délais au diagnostic des cancers de l’enfant et de l’adolescent : que peuvent nous apprendre les patients, les parents et les médecins traitants ?

etat de la question le diagnostic d’un cancer chez l’enfant ou l’adolescent est souvent posé après un délai de plusieurs semaines voire plusieurs mois d’évolution des symptômes. si ces délais ont des conséquences médicales pour certaines tumeurs, pour beaucoup d’autres ces conséquences ne sont pas établies [brasme, lancet oncol. 2012] et leur impact psychologique pourrait constituer leur effet le plus néfaste : remord douloureux, perte de confiance dans le système de soins, conflits voire procédures judiciaires. très peu d’études sont disponibles sur ce sujet et aucune sur le ressenti des patients eux-mêmes, ni sur celui des médecins de premier recours. objectif explorer la question des délais diagnostiques des cancers de l’enfant et de l’adolescent en choisissant le point de vue des patients, des parents et des médecins de premier recours afin, notamment, d’identifier et d’analyser leur impact psychologique. population et methodes méthodologie générale etude multicentrique observationnelle transversale en 2 étapes : 1. construction et validation du contenu d'un questionnaire par des entretiens individuels - 2. diffusion de ce questionnaire et recueil des témoignages de façon anonyme, à grande échelle, via internet pour les patients devenus adultes, les parents et les médecins, et lors d’entretiens pour les enfants. critères d’inclusion - patients de plus de 12 ans au moment de l’étude, atteints d’une tumeur solide, leucémie ou lymphome, ayant été diagnostiqués avant l’âge de 18 ans (recrutement régional, via les services du réseau cancer pédiatrie île-de-france), - parent(s) d’un enfant âgé de moins de 18 ans au moment du diagnostic d’un cancer (recrutement national, notamment via les associations de parents), - médecins de premier recours (recrutement national, via des associations professionnelles). données recueillies la préparation de la version finale des questionnaires sera réalisée à partir des éléments recueillis lors d’entretiens individuels de recherche conduits par un psychologue clinicien auprès d’enfants, de parents et de médecins (n=20 x 3). ces entretiens, semi-directifs et thématiquement centrés, ont pour but d’explorer toutes les dimensions du sujet de recherche en termes d’état émotionnel actuel, de perception d’un délai diagnostique et de représentations de l’impact qu’a pu avoir le délai diagnostique sur le fonctionnement psychique actuel et au moment du diagnostic. la version finale des questionnaires (questions fermées et ouvertes préétablies) pourra porter sur : - âge et sexe du patient, antécédents psychiatriques, type de cancer, délai de participation (entre diagnostic et témoignage), - délai perçu au diagnostic (entre premiers symptômes et diagnostic), informations délivrées par les équipes d’onco-pédiatrie sur les conséquences du délai, - nature des symptômes, parcours jusqu’au diagnostic (le terme « délai », intervalle entre symptômes et diagnostic, sera distingué de celui de « retard au diagnostic » qui préjuge d’une faute subjective) - vécu de la période pré-diagnostique, - intensité de la symptomatologie anxieuse et dépressive au moment de la passation des questionnaires (échelles bdi-sf, cdi ou stai, stai-c). dans la mesure où l’étude peut entraîner des mouvements émotionnels chez les enfants, ils rempliront le questionnaire en présence d’un psychologue. analyses des données 1) analyses qualitatives des verbatim des entretiens et des questions en texte libre du questionnaire. 2) analyses uni et multivariées sur les questions fermées : - délais diagnostiques : distribution, causes alléguées (négligence ou évitement des symptômes, manque de communication entre parents et enfants ou entre patients et médecins…), - perception d’un retard au diagnostic, - analyse de la détresse émotionnelle des participants et description des causes attribuées, dimensions de cette souffrance (ressentiments, tristesse, colère, culpabilité, remord, baisse de l’estime de soi, rejet du corps médical, animosité, agressivité…) et analyse de ses causes (par exemple, conséquences perçues sur la gravité de la maladie), - étude du rôle des facteurs de confusion potentiels : état psychique antérieur, délai de participation, état thymique du répondant… nombre de participants l’obtention de plus de 3 x 300 réponses de parents, d’enfants et de médecins correspondrait à un taux de participation réaliste de 20 %, d’après le nombre de cas incidents et prévalents de cancers pédiatriques pris en charge en île-de-france et les effectifs des associations de parents et de médecins. retombees attendues - mieux comprendre, et donc mieux prendre en charge, la souffrance et la culpabilité liées au délai diagnostique des cancers de l’enfant - - améliorer les délais diagnostiques par une meilleure compréhension de leurs mécanismes - - préparer des actions de sensibilisation du corps médical pour la diminution de ces délais - - participer à la prévention du burn-out chez les médecins de premier recours.

review of the question cancer in children or adolescent is often diagnosed after a period of weeks or months during which symptoms develop. their consequences on the initial seriousness of the disease and on survival and sequelae vary but for many types of tumors, no consequences have been proved [brasme, lancet oncol 2012]. nevertheless, these delays may have major psychological consequences on the children, their parents, and the first doctors they saw (usually, their primary care physician — general practitioner or pediatrician): painful remorse, loss of confidence in health care system conflicts or even malpractice claims. very few studies are available on this subject, and none about the feelings of either the patients or their physicians. objective to explore the issue of time to diagnosis of pediatric cancers from the viewpoint of patients, their parents, and their primary-care physicians, in particular to identify and analyze the psychological distress related to their experiences during the symptomatic period before diagnosis. population and methods general methodology multicenter observational transversal study in two separate steps: 1. individual research interviews, to explore all possible dimensions and to design the questionnaires- 2. large-scale circulation of the questionnaires on the internet, via an online anonymous survey for adults patients, parents and physicians, and via interviews for children. inclusion criteria - children older than 12 years of age at the time of the study, with a solid tumor, lymphoma or leukemia diagnosed when they were aged 0 to 18 years (regional recruitment). - parent(s) of a child younger than 18 years old at diagnosis of a cancer (national recruitment, via associations of parents). - primary-care physicians (national recruitment, via professionals networks). data collection a child psychologist will conduct individual research interviews of children, parents, and physicians (n=20 x 3). these structured semi-directive interviews prepare the final questionnaires by exploring all possible dimensions of the subject: current emotional state, perception of a diagnostic delay, and representations of the possible impact of diagnostic delay on the current psychological state and at the time of diagnosis. then, the data collected by questionnaires including multiple-choice and open questions could include: - patient's age and sex, psychiatric antecedents, type of cancer, study participation delay (between diagnosis and testimony)- - perceived diagnosis delay (between first symptoms and diagnosis), information provided by the pediatric oncology teams on the consequences of delay- - type of symptoms, route from these symptoms to diagnosis (the term "time to diagnosis", designating objectively the interval between symptoms and diagnosis, will be differentiated from that of "delayed diagnosis", which presumes a subjective fault)- - self-perception of the pre diagnostic period- - intensity of anxious and depressive symptoms at the time of the questionnaire (using validated scales such as bdi-sf, cdi or stai , stai-c). the subject of the questionnaire is sensitive and might arouse negative emotions: children will complete the survey only in the company of a psychologist. data analyses 1) qualitative analyses of the transcripts of the individual research interviews and of the open questions in the questionnaire. 2) uni- and multivariate analyses for the multiple-choice questions: - distribution of the time to diagnosis, alleged causes of delays (for example, negligence or denial of symptoms, or lack of communication between parents and children or between patients and physicians)- - perception of delay of diagnosis- - analysis of the emotional distress and description of the alleged causes, the dimensions of this distress (resentment, sadness, anger, guilt, remorse, low self-esteem, loss of confidence with medicine, hostility, aggressiveness ...) and its causes (for example, the perceived consequences of the delay on the seriousness of the disease)- - role of potential confounders: prior mental state, study participation delay, mood status of the respondent… number of participants responses from more than 3 x 300 parents, children, and physicians appear to be a realistic objective, which would correspond to a participation rate of 20%, based on the number of incident and prevalent cases of childhood cancers in the paris area, and on the size of the associations of parents and physicians. expected consequences - to improve our understanding and therefore management of distress and guilt associated with delayed diagnosis of cancer in children, both at diagnosis and during treatment- - to reduce diagnosis delays, through a better understanding of its causes- - to help increase awareness among medical professionals that can reduce this delay: parents associations have defined as their primary goal the development of specific research in this area.